Developmental Period Medicine, 2016;XX,2 134 © IMiD, Wydawnictwo Aluna Elżbieta Krzesiek1, Barbara Iwańczak1, Urszula Zaleska-Dorobisz2, Dariusz Patkowski3 KRWIAK ŚRÓDŚCIENNY DWUNASTNICY I OSTRE ZAPALENIE TRZUSTKI JAKO POWIKŁANIE DIAGNOSTYCZNEJ BIOPSJI DWUNASTNICY U 6LETNIEGO CHŁOPCA INTRAMURAL DUODENAL HEMATOMA AND ACUTE PANCREATITIS AS A COMPLICATION OF DIAGNOSTIC BIOPSY OF A DUODENAL 6YEAROLD BOY II Katedra i Klinika Pediatrii, Gastroenterologii i Żywienia UM we Wrocławiu Zakład Radiologii Ogólnej i Pediatrycznej Katedry Radiologii UM we Wrocławiu 3 Katedra i Klinika Chirurgii Dziecięcej i Urologii UM we Wrocławiu 1 2 Streszczenie Krwiak dwunastnicy jest bardzo rzadkim powikłaniem diagnostycznej endoskopii górnego odcinka przewodu pokarmowego, podczas której wykonuje się biopsję dwunastnicy (szacunkowo może wystąpić średnio 1:1250 biopsji). Najczęściej dotyczy dzieci i młodych dorosłych bez żadnych czynników ryzyka. Objawy wynikają z upośledzenia drożności dwunastnicy i uciśnięcia sąsiadujących struktur. Preferuje się leczenie zachowawcze, polegające na żywieniu pozajelitowym i odsysaniu treści żołądkowej, do czasu wchłonięcia się krwiaka i uzyskania drożności przewodu pokarmowego. W pracy opisano 6-letniego chłopca, diagnozowanego z powodu niedoboru wzrostu i masy ciała, u którego po diagnostycznej biopsji dwunastnicy doszło do wytworzenia się krwiaka w części zstępującej dwunastnicy, a w jego następstwie do całkowitej niedrożności przewodu pokarmowego oraz ostrego zapalenia trzustki. Chłopiec leczony był zachowawczo z dobrym efektem, uzyskano całkowite ustąpienie dolegliwości. Słowa kluczowe: krwiak śródścienny dwunastnicy, biopsja dwunastnicy, dzieci Abstract Hematoma duodenum is a very rare complication of diagnostic endoscopy of the upper gastrointestinal tract when biopsy of the duodenum is performed (average frequency is estimated as 1:1,250 biopsies). Most often, it affects children and young adults without any risk factors. Symptoms result from obstruction of the duodenum and compression of the adjacent structures. Conservative treatment, which consists of parenteral nutrition and aspiration of gastric contents until the absorption of hematoma and patency of the gastrointestinal tract returns, is preferred. This paper describes a 6-year-old boy diagnosed due to short stature and low weight in whom the diagnostic biopsy of the duodenum caused formation of a hematoma in the descending duodenum and led to total ileus and acute pancreatitis. The boy was treated conservatively with good result and complete resolution of symptoms was achived. Key words: intramural duodenal hematoma , biopsy of the duodenum, children DEV PERIOD MED. 2016;XX,2:134138 Krwiak śródścienny dwunastnicy i ostre zapalenie trzustki u 6-letniego chłopca WSTĘP Krwiak śródścienny dwunastnicy po raz pierwszy został opisany przez McLaughlan [1] w 1838 roku, na podstawie badania autopsyjnego. Ta rzadko obserwowana patologia najczęściej jest skutkiem tępego urazu brzucha. Do uszkodzenia dwunastnicy dochodzi wówczas w mechanizmie nagłego dociśnięcia jej do kręgosłupa. Jednakże do powikłania takiego może dojść również spontanicznie, u osób leczonych lekami przeciwkrzepliwymi lub cierpiących na choroby hematologiczne (hemofilię, chorobę von Willebrandta, plamicę SchoenleinaHenocha) [1-4]. Krwiak śródścienny może też być powikłaniem terapeutycznej endoskopii górnego odcinka przewodu pokarmowego np. po endoskopowym leczeniu owrzodzeń dwunastnicy, ale także − co jest niezmierną rzadkością − powikłaniem diagnostycznej endoskopii, podczas której pobierane są wycinki z dwunastnicy. Do powstania krwiaka śródściennego dochodzi wówczas w mechanizmie rozerwania naczyń śródściennych, kiedy to przez pociąganie kleszczykami biopsyjnymi śluzówka jest oddzielana od błony podśluzowej i dochodzi do gromadzenia się wynaczynionej krwi. Powikłaniem krwiaka jest najczęściej upośledzenie drożności dwunastnicy, ale także na skutek uciśnięcia przez niego sąsiednich narządów, dochodzić może do zastoju żółci oraz ostrego zapalenia trzustki [1, 4-6]. CEL PRACY W pracy przedstawiono powikłanie w postaci krwiaka śródściennego i ostrego zapalenia trzustki po pobraniu biopsji dwunastniczej w trakcie diagnostycznej endoskopii u 6-letniego chłopca. OPIS PRZYPADKU 6-letni chłopiec został przyjęty do kliniki z powodu przewlekłych bólów brzucha i zahamowania przyrostów masy ciała. Z wywiadu wiadomo, że dotychczas poważnie nie chorował, rozwój fizyczny przebiegał w kanałach między 3-10 oraz między 10 i 25 centylem, ale w ostatnich miesiącach chłopiec stracił łaknienie, obserwowano zahamowanie przyrostów masy ciała. Od kilku miesięcy zgłaszał ponadto bóle brzucha w śródbrzuszu, również w godzinach nocnych, nieprzyjemny zapach z ust, chrypkę, kaszel poranny, odbijania, nudności, wymiotował po większej ilości pokarmu. Wywiad rodzinny chłopca nieobciążony, rodzice troskliwi, warunki środowiskowe dobre. Przy przyjęciu stan ogólny dobry, masa ciała 10-25 centyl, wzrost 50 centyl, narządy wewnętrzne badaniem przedmiotowym bez odchyleń od stanu prawidłowego. Biorąc pod uwagę dane z wywiadu (nocne bóle brzucha, zahamowanie przyrostów masy ciała, nawracające wymioty), ustalono wskazania do wykonania endoskopii górnego odcinka przewodu pokarmowego. Badanie endoskopowe wykonano w dniu przyjęcia dziecka do szpitala, po uzyskaniu prawidłowego wyniku morfologii (Hb 12,6/dl, PLT 217 103/uL). Przebieg badania endoskopowego był niepowikłany, stwierdzono jedynie 135 łagodne przekrwienie części przedodźwiernikowej żołądka, pobrano wycinek błony śluzowej żołądka celem wykonania testu ureazowego oraz wykonano biopsje błony śluzowej dwunastnicy do badania histopatologicznego (ocena w skali Marsha, celem diagnostyki zespołu złego wchłaniania jelitowego). Około 2 godzin po badaniu endoskopowym, u chłopca wystąpiły silne bóle brzucha oraz wymioty treścią podbarwioną krwią. Wykonano badanie ultrasonograficzne jamy brzusznej, które nie wykazało nieprawidłowości oraz rentgenowskie zdjęcie przeglądowe jamy brzusznej, wykluczając perforację w obrębie przewodu pokarmowego. Pacjent konsultowany był przez chirurga − nie stwierdzono wskazań do interwencji. W wynikach badań laboratoryjnych: enzymy trzustkowe w normie (aktywność amylazy w surowicy 38 U/L (N do 125), w moczu 275 U/l (N do 380), aktywność lipazy 9 U/l (N do 78)). W leczeniu zastosowano dożylnie inhibitor pompy protonowej (IPP) i lek przeciwbólowy. Pacjent nawadniany był pozajelitowo. Stosowano dietę ścisłą. W kolejnych kilku godzinach stan ogólny chłopca był średni, nadal utrzymywały się rozlane bóle brzucha, okresowo wymioty podbarwione żółcią, stolca nie oddał. W wynikach badań laboratoryjnych stwierdzono wykładniki ostrego zapalenia trzustki (aktywność amylazy w surowicy: 520 U/l; w moczu: 3715 U/l, aktywność lipazy w surowicy: 1133 U/l), anemizacja (Hb 10,4g/dl). Ponownie wykonano badanie usg jamy brzusznej, w którym uwidoczniono nieostre obrysy trzustki oraz jej powiększenie, kontynuowano dotychczasową terapię. W trzeciej dobie po endoskopii, w kolejnym badaniu usg jamy brzusznej uwidoczniono obecność krwiaka dwunastnicy zlokalizowanego w okolicy głowy trzustki o wymiarach 7,8x5,5x5,8 (ryc. 1 i 2). Założono odbarczającą sondę nosowo-żołądkową, włączono antybiotyk dożylnie, całkowite żywienie pozajelitowe, kontynuowano leczenie przeciwbólowe i hamujące wydzielanie Ryc. 1. W okolicy ściany żołądka i dwunastnicy uwidoczniono bezechowy obszar odpowiadający krwiakowi. Fig. 1. In the surrounding of the wall of the stomach and duodenum the anechoic area corresponding to hematoma is revealed. 136 Elżbieta Krzesiek i wsp. Ryc. 2. Widoczne powstawanie skrzepów, hiperechogennych przegród oraz pseudotorebki krwiaka. Fig. 2. Visible crea!on of blood clots, hiperechogenic baffles and pseudo encapsula!on of hematoma. żołądkowe. Pacjent kilkakrotnie był konsultowany przez chirurga. Nie wymagał interwencji zabiegowej. W kolejnych dniach stan dziecka poprawił się, chłopiec nie wymiotował, ustąpiły bóle brzucha, wartości morfologii krwi obwodowej pozostawały stabilne, aktywność enzymów trzustkowych normalizowała się. W kontrolnym badaniu usg jamy brzusznej uwidoczniono prawidłowy obraz trzustki, ale nadal opisywano obecność krwiaka dwunastnicy o niezmieniających się wymiarach, wi- 3a. płaszczyzna strzałkowa 3a. sagi$al plane doczny był ponadto rozdęty żołądek oraz początkowa cześć dwunastnicy. W 8. dobie po endoskopii wykonano badanie tomografii komputerowej jamy brzusznej. W badaniu uwidoczniono zlokalizowaną zaotrzewnowo przestrzeń o wymiarach 7,5x3,0x5,8 cm, wypełnioną gęstą treścią, odpowiadającą opisywanemu w badaniu usg krwiakowi. Krwiak lokalizował się pomiędzy wnęką śledziony po stronie lewej i dolnym zarysem głowy trzustki po stronie prawej aż do wysokości dolnego bieguna nerki prawej. Od strony prawej przylegał on ściśle do dolnej części odcinka zstępującego i zgięcia dolnego dwunastnicy, zwężając jej światło na tym poziomie. Pasaż treści żołądkowej był znacznie utrudniony. W trakcie badania widoczne było zaleganie treści w żołądku oraz w poszerzonym początkowym odcinku dwunastnicy, a w fazie późnej (po 10 minutach), nie wykazano cech pasażu płynnej treści do dalszych odcinków dwunastnicy oraz jelita czczego (ryc. 3a i 3b). W 11. dobie od wystąpienia powikłania, w kontrolnym badaniu usg jamy brzusznej nadal nie uwidoczniono ustępowania krwiaka dwunastnicy (wymiary krwiaka 8,4x3,1x5,7 cm). Wykonano pasaż przewodu pokarmowego, w którym uwidoczniono wypełniony kontrastem żołądek, na zdjęciach wykonanych po pół godzinie i po 1 godzinie widoczne były wypełnione kontrastem pętle jelitowe, jednak kontrast w przeważającej części nadal zalegał w żołądku. Kontynuowano leczenie zachowawcze. Stan chłopca pozostawał dobry. Z sondy odbarczającej uzyskiwano niewielkie ilości treści (ok. 80-250 ml na dobę), perystaltyka obecna, gazy odchodziły, nie gorączkował, nie wymiotował, dolegliwości 3b. płaszczyzna wieńcowa 3b. coronary plane Ryc. 3. (a i b). W badaniu TK widoczna jest przestrzeń z gęstą treścią (krwiak) w przestrzeni zaotrzewnowej od poziomu wnęki śledziony po stronie lewej i od dolnego zarysu głowy trzustki pośrodkowo po stronie prawej, do wysokości dolnego bieguna nerki prawej. Fig. 3. (a and b). In CT scan a gap with high content (hematoma) is visible in the retroperitoneal cavity, from the level of the splenic hilum on the le# side and from the bo$om contour of the head of the pancreas on the right side to the height of the lower pole of the right kidney. Krwiak śródścienny dwunastnicy i ostre zapalenie trzustki u 6-letniego chłopca bólowych nie zgłaszał. Usunięto sondę odbarczającą, pacjent był nadal żywiony pozajelitowo. Rozpoczęto podaż płynów doustnie w małych ilościach, z dobra tolerancją, oddał po raz pierwszy od 13 dni stolec. Jednak w dniu następnym ponownie wystąpiły wymioty treścią podbarwioną żółcią. Wobec utrzymywania się objawów niedrożności przewodu pokarmowego po 14 dniach leczenia zachowawczego i niewielkiej regresji wymiarów krwiaka (w kolejnym badaniu usg 8,3x2,8x3,2 cm), pacjent przekazany został do dalszej obserwacji i leczenia w Klinice Chirurgii Dziecięcej, gdzie kontynuowano leczenie zachowawcze, uzyskując po kolejnych 7 dniach drożność przewodu pokarmowego. Pacjent zaczął spożywać posiłki początkowo płynne, następnie stałe, bez objawów niepożądanych. Wypisany został do domu z zaleceniem kontroli po 2 tygodniach. W domu czuł się dobrze, nie obserwowano bólów brzucha, wymiotów, oddawał stolce prawidłowe. W kontrolnych badaniach usg jamy brzusznej widoczne było dalsze zmniejszanie się wymiarów krwiaka, aż do całkowitego jego wchłonięcia. Pacjent jeszcze 2-krotnie kontrolowany był w Poradni Gastrologicznej Kliniki. Ostatnią kontrolę przeprowadzono po 4 miesiącach od wystąpienia opisanego powikłania po badaniu endoskopowym. Chłopiec przestrzegał otrzymane zalecenia, stosował racjonalną, bogatokaloryczną dietę, zaczął systematycznie przybierać na wadze (przyrost masy ciała >1 kg przez 4 miesiące), nie skarżył się na bóle brzucha. Kontrolne wartości morfologii krwi obwodowej oraz aktywność enzymów trzustkowych były prawidłowe. DYSKUSJA Krwiak dwunastnicy jest rzadkim powikłaniem powstającym po urazie jamy brzusznej lub po biopsji dwunastnicy. Częstość występowania takich powikłań po diagnostycznej biopsji dwunastnicy szacuje się na 1 na 1250 endoskopii górnego odcinka przewodu pokarmowego. Najczęściej występuje u dzieci lub młodych dorosłych; ok. 60% przypadków notowane jest w tej właśnie grupie wiekowej. Czynnikiem predysponującym do tego rodzaju powikłania jest duża liczba naczyń znajdująca się w błonie podśluzowej dwunastnicy, a także jej umiejscowienie − w przestrzeni zaotrzewnowej, z ograniczoną możliwością zmiany położenia. Pacjenci z białaczką, po przeszczepie szpiku kostnego z niską liczbą płytek znajdują się w grupie ryzyka, jednakże powikłanie to występuje także u osób zdrowych, bez żadnych czynników ryzyka [1, 7-9]. Opisany przez nas chłopiec przyjęty został do kliniki celem diagnostyki bólów brzucha i zahamowania przyrostów masy ciała, nie chorował na żadne choroby przewlekłe, nie przyjmował na stałe leków, wyniki badań biochemicznych wykonanych przy przyjęciu mieściły się w granicach normy; także przebieg samego badania endoskopowego był prawidłowy. Objawy przemawiające za możliwością powikłania w postaci krwiaka dwunastnicy to ból brzucha i wymioty. Pacjenci z takimi dolegliwościami pojawiającymi się po badaniu endoskopowym, powinni być zbadani w tym kierunku. Dolegliwości mogą pojawić się do 48 godzin po 137 zabiegu, a nawet później (stopniowe narastanie krwiaka). Wyniki badań laboratoryjnych nie są specyficzne, może dojść do anemizacji, a w przypadku lokalizacji krwiaka w pobliżu brodawki Vatera − do podwyższenia aktywności enzymów trzustkowych – w mechanizmie ucisku na tę okolicę i zaburzeniu odpływu soku trzustkowego. Z tego powodu nie należy pobierać biopsji w pobliżu brodawki Vatera, uniknąć nadmiernego pociągania śluzówki jelita (sugeruje się wysunięcie kleszczyków nie więcej niż 2-3 cm z endoskopu). Diagnozę potwierdzają badania obrazowe, w tym usg jamy brzusznej, które jest następnie bardzo pomocne w monitorowaniu ewolucji krwiaka oraz przy wykonaniu badania MR lub TK [1, 5, 7-9]. W diagnostyce różnicowej z ewentualną perforacją jelita, wskazane jest wykonanie zdjęcia rtg przeglądowego jamy brzusznej. U naszego pacjenta objawy w postaci wymiotów i bólów brzucha wystąpiły już 2 godziny po badaniu endoskopowym, a wykonane wówczas badanie usg, rtg przeglądowe oraz badania laboratoryjne − nie wykazały nieprawidłowości. Dopiero po dalszych kilku godzinach, w powtórnie wykonanych badaniach stwierdzono anemizację oraz cechy ostrego zapalenia trzustki. Obecność krwiaka w dwunastnicy uwidoczniono w badaniu usg w 3. dobie po endoskopii. W leczeniu krwiaka dwunastnicy preferowane jest postępowanie zachowawcze, które polega na odsysaniu treści żołądkowej i żywieniu pozajelitowym do czasu udrożnienia przewodu pokarmowego i możliwości karmienia drogą naturalną. W większości przypadków takie postępowanie prowadzi do pełnego wyzdrowienia [1-2, 4-5, 9]. Interwencja chirurgiczna w leczeniu krwiaka dwunastnicy jest konieczna przy wystąpieniu perforacji, natomiast w pozostałych przypadkach ewakuacja krwiaka powinna być rozważona. Jeśli nie obserwuje się poprawy po leczeniu zachowawczym, a dopuszczalny czas leczenia zachowawczego, w zależności od autora, określany jest w granicach od 7-14 dni do kilku tygodni [1, 3, 5, 9, 10]. Nasz pacjent leczony był zachowawczo przez 3 tygodnie, po tym okresie możliwe i dobrze tolerowane było żywienie doustne. Do domu został wypisany w dobrym stanie, wyniki badań kontrolnych były prawidłowe. Po przeprowadzonych u chłopca w ciągu kolejnych 4 miesięcy kontrolach, nie stwierdzono trwałego uszczerbku na zdrowiu. PIŚMIENNICTWO 1. Grasshof C, Wolf A, Neuwirth F. et al. Intramural duodenual hematoma after endoscopic biposy: case report et review of the literature. Case Rep Gastroenterology. 2012;6:5-14. 2. Iuchtman M, Steiner T, Faierman T. et al. Post-traumaatic intramural duodenal hematoma in children. IMAJ. 2006;8:9597. 3. Cielecki Cz, Nachulewicz P, Rogowski B. et al. A spontaneus duodenal hematoma with Massie bleeding into the abdominal cavity in the course of haemophilia A. A case report. Postepy Nauk Medycznych. 2014;4:275-278. 4. Chang-II K, Kwang HK, Hyo YK, et al. Bowel obstruction caused by intramural duodenal hematoma: a case report of endoscopic incisation and drainage. J Korean Med Sci. 2009;24:179-83, 84 138 Elżbieta Krzesiek i wsp. 5. Diniz DR, de Andrade Cairo RC, Braga H. et al. Duodenal hematoma following endoscopic duodenal biosy: A case report and review of the literature. Can J Gastroenterol. 2006;20,1:39-42. 6. Shiozawa K, Watanabe M, Igarashi Y, et al. Acute pancreatitis secondary to intramural hematoma: Case report and literature review. World Radiol. 2010;28, 2(7):228-288. 7. Szajewska H, Albrecht P, Ziółkowski J, et al. Intramural duodenal hematoma: an unusual complication of duodenal biopsy sampling. J Pediatr Gastroenterol Nutr. 1993;16:331333. 8. Borsaru AD, Nandukar D. Intramural duodenal hematoma presenting as complication after endoscopic biopsy. Australas Radiol. 2007;51:378-380. 9. Camarero C, Herrera D, Corbaton J, et al. Intramural haematoma of the duodenum following endoscopic biopsy: an unusual complication of non-therapeutic endoscopy in children. Eur J Pediatr. 2004;163:418-419. 10. Lee JY, Chung JS, Kim TH. Successful endoscopic decompresssion for intramural duodenal hematoma with gastrin outlet obstruction complicating acute pancreatitis. Clin Endosc. 2012;45:202-204. Wkład Autorów/Author’s contributions Według kolejności/According to the order of the Authorship Konflikt interesu/Conflicts of interest Autorzy pracy nie zgłaszają konfliktu interesów. The Authors declare no conflict of interest. Nadesłano/Received: 15.12.2015 r. Zaakceptowano/Accepted: 18.03.2016 r. Dostępne online/Published online Adres do korespondencji: Elżbieta Krzesiek II Klinika Pediatrii, Gastroenterologii and Żywienia Uniwersytetu Medycznego we Wrocławiu ul. Skłodowskiej-Curie 50/52, 50-369 Wrocław tel. (+48 71) 770-30-45 fax (+48 71) 770-30-46 e-mail: [email protected]