Perinatologia, Neonatologia i Ginekologia, tom 4, zeszyt 3, 177-179, 2011 OPIS PRZYPADKU Ciąża w rogu szczątkowym macicy GRZEGORZ PIETRAS, RADZISŁAW MIERZYŃSKI, ELŻBIETA PONIEDZIAŁEK-CZAJKOWSKA, MAGDALENA MICHALAK, STANISŁAW MICHALAK, BOŻENA LESZCZYŃSKA-GORZELAK, JAN OLESZCZUK Streszczenie Ciąża w rogu szczątkowym występuje bardzo rzadko i wiąże się z bardzo wysokim ryzykiem wystąpienia powikłań położniczych. W pracy przedstawiono przypadek pacjentki z ciążą w niekomunikującym rogu szczątkowym, zakończoną cięciem cesarskim i urodzeniem żywego dziecka. Pacjentka została skierowana do Kliniki Położnictwa i Perinatologii UM w Lublinie w 15. tygodniu z podejrzeniem ciąży w rogu szczątkowym macicy. Po wykonaniu badania USG oraz MRI rozpoznanie potwierdzono. Pacjentka pozostawała na oddziale przez 11 tygodni. W seryjnych badaniach oceniano wzrastanie, dobrostan płodu i grubość ścian rogu. W 27. tygodniu ciąży, ze względu na nasilenie objawów centralizacji krążenia i cechy wewnątrzmacicznego zahamowania wzrastania płodu rozwiązano ciążę cięciem cesarskim i urodzono płód płci męskiej o masie 610 g. Usunięto róg szczątkowy oraz jajowód po tej samej stronie. Przebieg pooperacyjny niepowikłany. Pacjentkę wypisano do domu w stanie ogólnym dobrym. W chwili oddawania pracy do druku 10-tygodniowy chłopiec z masą ciała 1600 g przebywa w Oddziale Patologii Noworodka w stanie ogólnym dobrym. Słowa kluczowe: ciąża w rogu szczątkowym, cięcie cesarskie Żeńskie narządy płciowe powstają z przewodów przyśródnerczowych (przewodów Müllera). Odcinki proksymalne parzystych przewodów przekształcają się w jajowody, części środkowe i dolne zespalają się tworząc odpowiednio macicę i górną część pochwy. Niedorozwój oraz całkowity lub częściowy brak fuzji prowadzi do powstawania wad narządów płciowych od agenezji do ich zdwojenia. Występowanie tych wad szacuje się na ok. 4,3% [1]. Amerykańskie Towarzystwo Płodności (American Fertility Society) przedstawiło klasyfikację wad rozwojowych narządów wywodzących się z przewodów przyśródnerczowych. W typie II, obejmującym nieprawidłowości jednostronne wyróżnia odmianę z rogiem szczątkowym, który może zawierać lub nie endometrium, połączone lub nie z główną jamą macicy [2]. Ciąża w rogu szczątkowym macicy jest zjawiskiem rzadkim, występuje z częstością 1:76 000 do 1:150 000 [3, 4]. W blisko 90% dotyczy przypadków, w których róg szczątkowy nie ma połączenia z główną jamą macicy. W przypadku rogu niekomunikującego przyjmuje się, że gamety lub zarodek musiały przemieszczać się pomiędzy jajowodami poprzez jamę otrzewnej [5]. Ciąża taka wiąże się z wysoką zachorowalnością i śmiertelnością kobiet. W połowie przypadków dochodzi do pęknięcia macicy, z objawami krwotoku do otrzewnej i wstrząsu. W 80% dzieje się to przed III trymestrem ciąży. Śmiertelność matek w pierwszej połowie XX wieku wynosiła od 6-23%, do mniej niż 0,5% pod koniec ubiegłego stulecia. Około 6% ciąż kończy się w terminie, a przeżycie noworodków szacuje się od 0 do 13% [3]. Opis przypadku 29-letnia pacjentka, w 15. tygodniu pierwszej ciąży, została skierowana do ośrodka referencyjnego z podejrze- niem ciąży w rogu szczątkowym macicy. Ciężarna nie zgłaszała dolegliwości, wywiad medyczny nieistotny. Rozpoznanie ustalono na podstawie badania ultrasonograficznego i rezonansu magnetycznego. Stwierdzono: nieznacznie powiększony trzon macicy, z endometrium grubości 23 mm oraz ciążę w szczątkowym prawym rogu macicy. Uwidoczniono rąbek mięśniówki dookoła błon płodowych, stanowiący ścianę rogu o grubości od 1,5 do 10 mm. Uwidoczniono szypułę o długości 4 cm i szerokości 2,5 cm, łączącą róg z trzonem macicy. Wykluczono połączenie wyściółki śluzówkowej rogu i trzonu macicy. Potwierdzono prawidłową morfologię i wielkość płodu. Nie stwierdzono innych współistniejących wad narządów moczowo-płciowych. Pacjentka nie zgodziła się na proponowany zabieg terminacji ciąży ekotopowej. Zdecydowano o hospitalizacji ciężarnej, w szpitalnym banku krwi stworzono rezerwę na wypadek krwotoku. Ciężarna przebywała na Oddziale Perinatologii przez 11 tygodni. Nie zgłaszała dolegliwości bólowych. Z uwagi na podwyższenie aktywności aminotransferaz w surowicy krwi, zastosowano dietę lekkostrawną, asparaginian ornityny i niezbędne fosfolipidy uzyskując normalizację wyników. W seryjnych badaniach USG oceniano wzrastanie płodu i grubość ściany rogu macicy, która pozostawała niezmienna od 16. tygodnia ciąży: 0,9 mm w najcieńszym i 10 mm w najgrubszym miejscu. Dobrostan płodu oceniano na podstawie przepływów w tętnicy pępowinowej, tętnicy środkowej mózgu i przewodzie żylnym. Po skończeniu 23 tygodni ciąży zastosowano profilaktykę zespołu zaburzeń oddychania noworodków. Zaobserwowano asymetryczne opóźnienie wzrastania płodu, któremu towarzyszyły zmiany w badaniu dopplerowskim przepływów. W 26. tygodniu ciąży powtórzono Katedra i Klinika Położnictwa i Perinatologii, Uniwersytet Medyczny w Lublinie, Lublin 178 G. Pietras, R. Mierzyński, E. Poniedziałek-Czajkowska i wsp. sterydoterapię. W 27. tygodniu, ze względu na nasilenie objawów centralizacji krążenia, brak przyrostów w biometrii płodu i skargi matki na brak ruchów płodu zdecydowano o rozwiązaniu ciąży. Wykonano cięcie cesarskie, wydobywając płód płci męskiej o masie 610 g, punktacja Apgar 5 w pierwszej minucie życia i 7 w piątej. Usunięto róg szczątkowy z błonami płodowymi i jajowodem po tej samej stronie. Przebieg pooperacyjny niepowikłany, matkę wypisano do domu w stanie dobrym. W chwili oddawania pracy do druku, 10-tygodniowy chłopiec, ważący 1600 g przebywa w Oddziale Patologii Noworodka. Dyskusja Klinicznie, ciąża w rogu szczątkowym może przebiegać bezobjawowo oraz z objawami ostrego brzucha i wstrząsu krwotocznego. Aktualnie, wraz z rozpowszechnieniem badań ultrasonograficznych i rozwojem sprzętu, około 1/4 przypadków jest rozpoznawana w badaniu USG, ale tylko 14% przed wystąpieniem objawów klinicznych [6]. Diagnostyka różnicowa obejmuje ciążę jajowodową, brzuszną oraz ciążę wewnątrzmaciczną w macicy dwurożnej. Obecność rąbka mięśniówki wokół pęcherzyka ciążowego wyróżnia ciążę w rogu szczątkowym macicy od jajowodowej i brzusznej, natomiast brak ciągłości endometrium otaczającej pęcherzyk ciążowy z endometrium drugiego rogu macicy i szyjką macicy wyklucza ciążę w macicy dwurożnej [7]. Gdy obraz ultrasonograficzny nie jest jednoznaczny, pomocne jest badanie z zastosowaniem rezonansu magnetycznego. To badanie pozwala, dodatkowo, ocenić ewentualne naciekanie przez kosmówkę warstwy mięśniowej ściany rogu macicy oraz współistnienie wad układu moczowego. Podczas inspekcji jamy brzusznej rozstrzygające jest uwidocznienie odejścia więzadła obłego, które wraz z jajowodem leży bocznie od rozdętego przez ciążę rogu szczątkowego. Zalecanym postępowaniem jest niezwłoczny zabieg operacyjny. Im wcześniej, szczególnie w I trymestrze postawiono rozpoznanie, tym częściej, przede wszystkim w przypadkach bezobjawowych, zabieg przeprowadza się z dostępu laparoskopowego. Operacja polega na wycięciu rogu szczątkowego wraz z ciążą z pozostawieniem jednorożnej macicy. Większość publikacji zaleca usunięcie jajowodu po tej samej stronie w celu prewencji przyszłej ciąży jajowodowej [2, 8]. Opisano także skuteczną terapię bezobjawowej ciąży w rogu szczątkowym macicy za pomocą metotreksatu [9, 10]. Podobny przypadek w Polsce przedstawiono na konferencji „Praktyczna ultrasonografia w ginekologii i położnictwie” (Iciek R., Ciąża ekotopowa w rogu macicy. Zakopane 2.04.2011). Rzadko, po przedstawieniu pacjentce potencjalnego ryzyka, dochodzi do sytuacji, w której ciężarna podejmuje decyzję o postępowaniu wyczekującym. Spodziewanym powikłaniem jest pęknięcie macicy. Niekiedy ciąża jest rozwiązywana w III trymestrze, wówczas zagnieżdżenie w rogu szczątkowym najczęściej rozpoznawane jest w czasie cięcia cesarskiego. Róg szczątkowy macicy nie zawiera prawdopodobnie funkcjonalnie wydolnej błony śluzowej, czego efektem może być patologiczna implantacja i rozwój łożyska. Częściej (11,9%) niż w ciąży fizjologicznej dochodzi do przyrośnięcia lub przerośnięcia przez kosmówkę błony mięśniowej [11]. Naciekanie myometrium może przyspieszać pęknięcie rogu szczątkowego w ciąży. Można sądzić, że zagnieżdżenie ciąży w rogu szczątkowym może odpowiadać za niewydolność łożyska i pojawienie się objawów opóźnienia wewnątrzmacicznego wzrastania płodu. Piśmiennictwo podaje odsetek opóźnienia wzrastania płodu jedynie dla ciąż jednorożnych, ale publikacje pojedynczych przypadków urodzenia żywych noworodków wskazują na dużego stopnia asymetryczny IUGR [12, 13]. W naszym przypadku doszło do pojawienia się zagrożenia płodu w przebiegu zaostrzenia się przewlekłej niewydolności łożyska. U płodu z niesymetrycznym zahamowaniem wewnątrzmacicznego wzrastania wykazano cechy centralizacji krążenia i spadku aktywności ruchowej. Mimo bardzo cienkiej ściany rogu szczątkowego, nie doszło do jego pęknięcia i krwotoku. O czasie ukończeniu ciąży zdecydowały objawy zagrażającej wewnątrzmacicznej zamartwicy płodu. W dostępnej literaturze odszukaliśmy 7 polskich doniesień opisujących 8 ciąż w rogu szczątkowym macicy, z czego 2 zakończyły się urodzeniem zdrowego noworodka [5, 12, 14-18]. Rozwój ciąży w rogu szczątkowym mimo postępu medycyny rodzi niebezpieczeństwo zarówno dla matki, dla jej przyszłej płodności oraz, przede wszystkim daje niewielką szansę urodzenia zdrowego dziecka. Dylemat, czy należy usuwać róg szczątkowy w czasie cięcia cesarskiego, gdy płód znajdował się w jamie macicy należy rozstrzygać na tak, gdyż może to zapobiec kolejnym ciążom w rogu szczątkowym [12]. Co więcej, Reichman i wsp. sugerują, że bezobjawowy róg szczątkowy zawierający endometrium powinien być także poddany resekcji [19]. Piśmiennictwo [1] Grimbizis G., Campo M. (2010) Congenital malformations of the female genital tract: the need for a new classifcation system. Fertil. Steril. 94: 401-407. [2] Rechberger T., Kulik-Rechberger B. (2011) Wady wrodzone układu moczowo-płciowego u kobiet – diagnostyka i postępowanie. Ginekol. Pol. 82: 137-145. [3] Nahum G.G. (2002) Rudimentary uterine horn pregnancy. The 20th-century worldwide experience of 588 cases. J. Reprod. Med. 47: 151-163. [4] Johansen K. (1983) Pregnancy in a rudimentary horn. Obstet. Gynecol. 61: 565-567. Ciąża w rogu szczątkowym macicy [5] Obrzut B., Naróg M., Obrzut M. i wsp. (2010) Ectopic preg- nancy confirming the transperitoneal transport of gametes/embryos – a case report. Ginekol. Pol. 81: 386-388. [6] Jayasinghe Y., Rane A., Stalewski H.. Grover S. (2005) The presentation and early diagnosis of the rudimentary uterine horn. Obstet. Gynecol. 105: 1456-1467. [7] Tsafrir A., Rojansky N., Sela H.Y. i wsp. (2005) Rudimentary horn pregnancy: first trimester prerupture sonographic diagnosis and confirmation by magnetic resonance imaging. J. Ultrasound. Med. 24: 219-223. [8] Heinonen P.K. (1997) Unicornuate uterus and rudimentary horn. Fertil Steril. 68: 224-230. [9] Sevtap H.K., Aral A.M., Sertac B. (2007) An early diagnosis and successful local medical treatment of a rudimentary uterine horn pregnancy: a case report. Arch. of Gynecology and Obstetrics 275: 297-298. [10] Edelman A.B., Jensen J.T., Lee D.M., Nichols M.D. (2003) Successful medical abortion of a pregnancy within a noncommunicating rudimentary uterine horn. Am. J. Obstet. Gy- necol. 189: 886-887. [11] Oral B., Güney M., Ozsoy M., Sönal S. (2001) Placenta accre- 179 [13] Arslan T., Bilgiç E., Sentürk M.B., Yücel N. (2009) Rudimentary uterine horn pregnancy: a mystery diagnosis. Fertil. Steril. 92: 2037.e1-e3. [14] Buczek B., Blach K., Luciak M. (1969) Sześciomiesięczna ciąża w rogu szczątkowym macicy. Wiad. Lek. 15: 2229-2233. [15] Nita Z., Czempiński Z. (1978) Ciąża w rogu szczątkowym macicy jednorożnej. Ginekol. Pol. 49: 725-726. [16] Oppeln-Bronikowski W., Zygmuntowicz P. (1987) Ciąża do- noszona w szczątkowym rogu macicy jednorożnej zakończona porodem żywego dziecka. Ginekol. Pol. 58: 124-127. [17] Marszał P., Kolka W. (1996) Ciąża w rogu szczątkowym macicy – opis przypadku. Ginekol. Pol. 67: 478-479. [18] Karowicz-Bilińska A., Kowalska-Koprek U., Suzin J., Sieroszewski P. (2003) Rozwój ciąży w szczątkowym rogu macicy. Ginekol Pol. 74: 549-552. [19] Reichman D., Laufer M.R., Robinson B.K. (2009) Pregnancy outcomes in unicornuate uteri: a review. Fertil. Steril. 91: 1886-1894. J ta associated with a ruptured pregnant rudimentary uterine horn. Case report and review of the literature. Arch. Gyne- col. Obstet. 265: 100-102. [12] Banaś T., Mosur K., Banaś B. i wsp. (2008) Ciąża w niekomu- Grzegorz Pietras Katedra i Klinika Klinika Położnictwa i Perinatologii Uniwersytet Medyczny w Lublinie 20-954 Lublin, ul. Dr. K. Jaraczewsiego e-mail: [email protected] nikującym rogu szczątkowym macicy – opis dwóch przypadków. Perinatol. Neonatol. Ginekol. 1: 157-160. Rudimentary horn pregnancy Rudimentary horn pregnancy is a very rare obstetric complication and is susceptible to many serious obstetrical complications. The case of non-communicating rudimentary horn pregnancy with cesarean section and well-being fetus delivering was presented. A patient with suspicion of rudimentary horn pregnancy was admitted to Department of Obstetrics and Perinatology University Medical School of Lublin at 15th weeks of gestation. After ultrasound and MRI diagnosis were confirmed. During 11 weeks of hospitalization serial ultrasound examination with assessment of fetal weight, well-being and thickness of the horn wall was performed. At 27th weeks of gestation because of serious circulation disturbances and IUGR cesarean section with excision of the rudimentary horn and salpingectomy was performed. The live 610 g male newborn was delivered. There was no post-operative complications. The fetus is still hospitalized in Neonatology Ward without serious complication of prematurity and 1600 g weight. Key words: rudminentary horn pregnancy, cesarean section